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中华医学超声杂志（电子版）

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2022 , Vol. 19 >Issue 10: 1065 - 1070

DOI: https://doi.org/10.3877/cma.j.issn.1672-6448.2022.10.008

妇产科超声影像学

多途径超声联合检查在先天性阴道闭锁诊断中的应用价值

  • 王慧芳 , 1, † ,
  • 胡守容 1 ,
  • 郭蓉 1 ,
  • 张丹丹 1 ,
  • 曾娜君 1 ,
  • 贺玉梅 1 ,
  • 张蕾 1 ,
  • 郄建英 1 ,
  • 林燕秋 1 ,
  • 蔡阿乔 1
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  • 1.518001，深圳大学第三附属医院　深圳市罗湖区人民医院超声科
通信作者：王慧芳，Email：

Copy editor: 汪荣

收稿日期: 2022-06-21

  网络出版日期: 2022-11-17

版权

未经授权，不得转载、摘编本刊文章，不得使用本刊的版式设计，除非特别声明，本刊刊出的所有文章不代表中华医学会和本刊编委会的观点。本刊为电子期刊，以网刊形式出版。
收起

Role of multipath ultrasonography in diagnosing congenital vaginal atresia

  • Huifang Wang , 1, † ,
  • Shourong Hu 1 ,
  • Rong Guo 1 ,
  • Dandan Zhang 1 ,
  • Najun Zeng 1 ,
  • Yumei He 1 ,
  • Lei Zhang 1 ,
  • Jianying Qie 1 ,
  • Yanqiu Lin 1 ,
  • Aqiao Cai 1
Expand
  • 1.Department of Ultrasound, Shenzhen Luohu People's Hospital, the Third Affiliated Hospital of Shenzhen University, Shenzhen 518001, China
Corresponding author: Wang Huifang, Email:

Received date: 2022-06-21

  Online published: 2022-11-17

Copyright

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Fold

摘要

目的

分析先天性阴道闭锁超声影像学特征，探讨多途径超声联合检查在诊断及鉴别诊断先天性阴道闭锁中的临床应用价值。

方法

回顾性分析2021年3月至2022年5月在深圳市罗湖区人民医院经手术证实的22例先天性阴道闭锁患者的临床资料，所有患者均行经腹部超声、经会阴超声、经直肠腔内超声和经直肠双平面高频超声联合检查，总结多途径超声联合检查诊断不同类型阴道闭锁的超声影像学特征，并与手术结果进行对比分析。

结果

本组22例先天性阴道闭锁患者接受经腹腔镜下阴道成形术或经会阴闭锁阴道切开成形术，其中13例为Ⅰ型阴道闭锁，12例术前超声检查结果与手术结果一致，符合率为92.3%；9例为Ⅱ型阴道闭锁，术前超声检查结果均与手术结果一致，符合率为100%。13例Ⅰ型阴道闭锁患者行经腹部、经会阴和经直肠腔内超声检查均可见阴道中上段积血；经直肠双平面高频超声检查在阴道积血下方、膀胱尿道后壁与直肠前壁之间未见正常阴道结构显示，仅见中等回声的结缔组织间隙，为闭锁的阴道下段，闭锁阴道长度＜3 cm者4例，≥3 cm者9例。Ⅱ型阴道闭锁患者行经腹部、经会阴和经直肠腔内超声检查可见子宫颈发育异常，膀胱尿道后壁与直肠前壁之间的阴道走行区域未见积血；经直肠双平面高频超声检查在膀胱尿道后壁与直肠前壁之间未见正常阴道结构，仅见中等回声的结缔组织间隙，于尿道内口水平测量此间隙厚度为1.2~7.8（2.81±1.01）mm。术中诊断子宫内膜异位症的发生率为59.1%（13/22），其中腹膜型子宫内膜异位症占比为92.3%（12/13）。

结论

多途径超声联合检查能够准确诊断先天性阴道闭锁并分型，为临床个性化手术方式的选择提供可靠的影像学诊断依据。

关键词： 先天性阴道闭锁; 梗阻性生殖道畸形; 子宫颈发育异常; 经直肠; 双平面高频超声

本文引用格式

王慧芳 , 胡守容 , 郭蓉 , 张丹丹 , 曾娜君 , 贺玉梅 , 张蕾 , 郄建英 , 林燕秋 , 蔡阿乔 . 多途径超声联合检查在先天性阴道闭锁诊断中的应用价值[J]. 中华医学超声杂志（电子版）, 2022 , 19(10) : 1065 -1070 . DOI: 10.3877/cma.j.issn.1672-6448.2022.10.008

Abstract

Objective

To analyze the ultrasound features of congenital vaginal atresia and to discuss the practical value of multipath ultrasonography in the diagnosis and differential diagnosis of this disease.

Methods

The ultrasound records of 22 patients with congenital vaginal atresia confirmed by surgery at Shenzhen Luohu District People's Hospital from March 2021 to May 2022 were retrospectively analyzed. All the patients had images obtained through transabdominal ultrasound, transperineal ultrasound, transrectal ultrasound, and transrectal biplanar high-frequency ultrasound before surgery. The features of different types of vaginal atresia were summarized and compared with the surgical outcomes.

Results

The 22 patients with congenital vaginal atresia underwent transvaginal laparoscopic vaginoplasty or transperineal vaginoplasty. Among them, 13 cases were confirmed with type I vaginal atresia by surgery, 12 of which obtained a correct diagnosis by preoperative ultrasound, with a consistency rate of 92.3%. The other 9 cases were confirmed with type II vaginal atresia, and all of them obtained a correct diagnosis by ultrasound before surgery, with a consistency rate of 100%. Patients with type I vaginal atresia showed hematocele in the middle and upper vagina on transabdominal, transperineal, and transrectal ultrasound. No normal vaginal anatomy was visualized inferior to the hematocele or between the posterior urethovesical wall and the anterior rectal wall on transrectal biplanar high-frequency ultrasound. And merely an isoechonic connective tissue gap was seen, which was the lower part of the atresic vagina. The length of atresia was＜3 cm in 4 cases and ≥3 cm in 9 cases. As for patients with type II vaginal atresia, abnormal cervix development could be observed by transabdominal, transperineal, and transrectal ultrasound, and no hematocele was found in the vagina area between the posterior urethovesical wall and the anterior rectal wall. An isoechonic connective tissue gap could also be visualized by transrectal biplanar high-frequency ultrasound, without normal vagina anatomy between the posterior urethovesical wall and the anterior rectal wall. The gap width ranged from 1.2-7.8 (mean, 2.81 ± 1.01) mm at the level of the internal urethral orifice. Intraoperative diagnosis showed that the incidence of endometriosis among those 22 patients was 59.1% (13 / 22), of which peritoneal endometriosis accounted for 92.3% (12 / 13).

Conclusion

Multipath ultrasonography proves to be accurate in diagnosis and classification of congenital vaginal atresia and can provide reliable imaging evidence when it comes to customizing surgical treatments.

Key words： Congenital vaginal atresia; Obstructive reproductive tract anomalies; Cervical dysplasia; Transrectal; Biplane high-frequency ultrasound

先天性阴道闭锁是罕见的女性先天性生殖道发育异常，其在活产儿中发病率为1/10 000~1/4 000［1］，是泌尿生殖窦及苗勒管末端发育异常未形成贯通的阴道所致［2］。根据阴道闭锁程度可将其分为：阴道下段闭锁，也称为Ⅰ型阴道闭锁，阴道上段、宫颈和宫体常正常；阴道完全闭锁，也称为Ⅱ型阴道闭锁，多合并子宫颈发育异常、子宫体发育不良或子宫畸形［3］。手术治疗是先天性阴道闭锁的唯一治疗方式［4］，阴道闭锁的临床分型往往决定不同治疗方案的选择，术前准确评估及选择合适的手术治疗方案，对改善患者长期预后至关重要［5］。超声检查是梗阻性子宫阴道发育异常最常用且有效的影像学诊断方法，对于原发性闭经且有周期性下腹痛的患者推荐首先行盆腔超声检查［6］。目前广泛使用的经腹部超声和经直肠腔内超声检查能全面准确成像子宫及附件，但对阴道的解剖结构还不能清晰成像，在先天性阴道发育畸形的评估中具有明显局限性。近年经直肠双平面高频超声开始应用于阴道成像［7］，其可清晰显示正常阴道每一层解剖结构。本研究回顾性分析经腹腔镜下阴道成形术或经会阴闭锁阴道切开术证实为阴道闭锁患者的临床资料，总结多途径超声联合检查阴道闭锁的超声影像学特征，探讨其在先天性阴道闭锁评估中的临床应用价值，旨在为阴道闭锁的术前综合评估提供有价值的超声影像学依据。

资料与方法

一、对象

回顾性分析2021年3月至2022年5月在深圳市罗湖区人民医院经腹腔镜下阴道成形术或经会阴阴道闭锁切开成形术证实的先天性阴道闭锁患者22例，其中Ⅰ型阴道闭锁13例，Ⅱ型阴道闭锁9例（1例为智障儿，1例合并严重先天性心脏病）。本研究经深圳市罗湖区人民医院伦理委员会批准（2021-LHQRMYY-XJSLL-003）。

二、仪器与方法

（一）仪器

应用迈瑞Resona R9彩色多普勒超声诊断仪，配备腹部探头（SC6-1U），频率1.2~6.0 MHz；腔内容积探头（DE10-3WU），频率2.0~9.0 MHz；双平面高频探头（ELC13-4U），线阵频率3.2~12.8 MHz、凸阵频率3.5~9.5 MHz。所有患者的超声图像均留存于超声诊断仪器中。

（二）方法

所有患者术前均行经腹部超声、经会阴超声、经直肠腔内超声和经直肠双平面高频超声联合检查，检查均由受过培训且具有5年以上妇产科超声检查经验的医师完成，患者资料均从超声图文工作站、超声诊断仪及临床工作站中调取分析。
1.经腹部超声和经直肠腔内超声检查：评估子宫体形态、宫颈发育、阴道内有无积血，双侧卵巢、双侧附件区是否有占位性病变等。发现宫颈异常，按照2015年《关于女性生殖器官畸形统一命名和定义的中国专家共识》分型［8］。
2.经会阴超声检查：观察膀胱尿道后壁与直肠前壁之间阴道走行区域有无积血，如有积血，测量阴道内积血下缘与闭锁的阴道口之间的距离。
3.经直肠双平面高频超声检查：观察膀胱尿道后壁与直肠前壁之间阴道走行区域有无正常阴道结构和有无积血，以清晰显示尿道全长、膀胱颈、膀胱后壁及会阴体等结构为图像采集标准。阴道内有积血，则测量阴道内积血下缘与闭锁的阴道口之间的距离；阴道内无积血，则测量尿道内口水平膀胱尿道后壁与直肠前壁之间结缔组织间隙厚度［7］，并观察有无占位性病变。

三、统计学分析

采用SPSS 26.0统计软件进行数据分析。计量资料以
x¯
±s表示，计数资料以例（%）表示。两组间计量资料比较采用独立样本t检验，以P＜0.05为差异具有统计学意义。

结果

一、22例阴道闭锁患者一般资料

所有患者均以青春期后无月经来潮、周期性下腹痛进行性加重就诊。13例Ⅰ型阴道闭锁患者就诊年龄11~16岁，平均年龄（12.8±1.8）岁；9例Ⅱ型阴道闭锁患者就诊年龄11~18岁，平均年龄（15.0±3.4）岁。Ⅰ型与Ⅱ型患者年龄差异具有统计学意义（P＜0.001）。

二、22例阴道闭锁患者超声表现

1.Ⅰ型阴道闭锁患者超声表现：（1）经腹部超声和经直肠腔内超声：13例患者均可见阴道中上段积血（图1）；10例子宫发育正常，1例双子宫伴右侧宫颈闭锁宫腔积血，2例单角子宫伴残角子宫（1例残角子宫有功能性内膜）；2例一侧输卵管积血；13例均可见正常发育的卵巢，未见明显子宫腺肌病和卵巢子宫内膜异位囊肿。（2）经会阴超声：阴道中上段积血下缘与闭锁的阴道口之间可见稍低回声的结缔组织回声，为闭锁的阴道下段。（3）经直肠双平面高频超声检查：在阴道积血下方、膀胱尿道后壁与直肠前壁之间未见正常阴道结构显示，仅见中等回声的结缔组织，为闭锁的阴道下段，测量闭锁的阴道长度，低位阴道闭锁4例（闭锁长度＜3 cm）（图2），中高位阴道闭锁9例（闭锁长度≥ 3 cm）［5］。13例Ⅰ型阴道闭锁患者术前超声诊断与手术结果进行对比，12例与手术结果一致，1例将高位阴道闭锁误诊为Ⅱ型阴道闭锁，术前超声诊断符合率为92.3%。
图1 Ⅰ型阴道闭锁超声图像。图a为经腹部超声检查可见阴道中上段积血；图b为经直肠腔内超声检查可见阴道中上段积血和宫颈轻度扩张

注：UT为子宫；BL为膀胱；V为阴道中上段积血

图2 Ⅰ型低位阴道闭锁经直肠双平面高频超声图像。图示阴道中上段积血，下段闭锁（虚线为闭锁的阴道下段），测量闭锁长度＜3 cm

注：BL为膀胱；U为尿道；V为阴道中上段积血；PB为会阴体

2.Ⅱ型阴道闭锁患者超声表现：（1）经腹部超声和经直肠腔内超声：2例单角子宫伴无功能性内膜残角子宫；9例子宫颈均发育异常，其中4例子宫颈完全闭锁，4例子宫颈未发育，1例子宫颈外口闭塞（图3）；4例输卵管积血（2例为双侧，2例为单侧）；1例子宫腺肌病，1例双侧卵巢子宫内膜异位囊肿。（2）经会阴超声：在膀胱尿道后壁与直肠前壁之间的阴道走行区域未见积血。（3）经直肠双平面高频超声：在膀胱尿道后壁与直肠前壁之间未见正常阴道结构及未见占位性病变，仅见中等回声的结缔组织间隙，于尿道内口水平测量此间隙厚度为1.2~7.8（2.81± 1.01）mm（图4）。9例Ⅱ型阴道闭锁患者术前超声表现与手术结果一致，术前超声诊断符合率为100 %。
图3 Ⅱ型阴道闭锁超声图像。图a为经腹部超声显示子宫颈完全闭锁（箭头所示）；图b为经直肠超声显示子宫颈未发育（箭头所示）；图c为经直肠超声显示子宫颈外口闭塞（箭头所示）

注：BL为膀胱；UT为子宫体；HM为宫腔积血；L-HS为左侧输卵管积血；CD为宫颈管扩张

图4 Ⅱ型阴道闭锁经直肠双平面高频超声成像。在膀胱尿道后方与直肠前壁间未见正常阴道“三线两区”征，在尿道内口（箭头所示）水平测量膀胱尿道后壁与直肠前壁之间的间隙厚度（黑色虚线）

注：UT为子宫；BL为膀胱；U为尿道；AN为直肠前壁

三、患者手术情况

22例阴道闭锁患者，13例Ⅰ型阴道闭锁，其中4例行经会阴闭锁阴道切开成形术（2例低位Ⅰ型阴道闭锁，2例中高位Ⅰ型阴道闭锁）；9例行腹腔镜下阴道成形术，术中诊断7例腹膜型子宫内膜异位症。9例Ⅱ型阴道闭锁，其中4例行腹腔镜下子宫切除术，5例行腹腔镜下阴道成形和子宫阴道吻合术，术中确诊1例双侧卵巢子宫内膜异位囊肿（术前超声诊断），另发现5例腹膜型子宫内膜异位症。本研究中子宫内膜异位症的发生率为59.1%（13/22），其中腹膜型子宫内膜异位症占比为92.3%（12/13）。

讨论

先天性阴道闭锁患者表现为阴道部分或完全闭锁，伴或不伴有子宫颈发育异常，患者染色体及性腺常发育正常，主要表现为无月经来潮、周期性腹痛以及盆腔包块，症状出现的早晚、严重程度与子宫内膜的功能有关［2］。Ⅰ型阴道闭锁子宫体往往发育正常，子宫内膜功能好，梗阻症状出现较早而严重，患者就诊及时；Ⅱ型阴道闭锁子宫体往往发育不良及子宫内膜功能差，梗阻症状出现晚，患者就诊时间相对较晚［2，9］。本研究Ⅰ型阴道闭锁患者就诊年龄明显早于Ⅱ型阴道闭锁患者，与文献报道一致。
先天性阴道闭锁一经诊断，应尽早手术，手术方式以解除梗阻、重建阴道和预防再次粘连为原则［2］。准确的术前评估对手术方式的选择至关重要。MRI为重要的术前影像学检查方法，能够准确诊断子宫颈及阴道的结构异常，但其价格较高，且资源有限，临床未将其作为常规影像学检查方法［2，5, 6，10］。盆腔超声检查简便易行、无创、可重复，是临床首选检查方法［2，11］。经腹部超声、经会阴超声和经直肠腔内超声检查可以观察Ⅰ型阴道闭锁患者的子宫体、子宫颈、阴道中上段积血、输卵管和盆腔积血等，但阴道积血下方闭锁的阴道往往显示不清［12, 13］，不易与其他梗阻性阴道畸形相鉴别。本研究团队［7］应用经直肠双平面高频超声对阴道直接成像，利用双平面探头侧方发射声束的优势，将双平面探头置于直肠内，声束垂直于阴道壁，可清晰显示阴道壁各层解剖结构，正常阴道表现为“三线两区”征，“三线”由近场至远场分别为高回声的阴道后壁纤维组织膜、闭合在一起的前后壁黏膜层和阴道前壁的纤维组织膜，“两区”为低回声的阴道后、前壁肌层。本研究13例Ⅰ型阴道闭锁患者均行经直肠双平面高频超声检查，在阴道中上段积血的下方、膀胱尿道后方与直肠前壁间未见正常阴道“三线两区”征结构，仅见稍低回声的结缔组织间隙，此为闭锁的阴道下段，测量积血下缘与闭锁的阴道口之间的距离，即闭锁阴道的长度。准确评估闭锁阴道的长度对于手术方式的选择非常重要。低位阴道闭锁（闭锁长度＜3 cm），如果无其他并发症，可行经会阴闭锁阴道切开成形术，手术简单且预后好；中高位阴道闭锁（闭锁长度≥ 3 cm），单纯经会阴闭锁阴道切开行阴道贯通难度明显增加，易造成膀胱、尿道或直肠的损伤，且成形的阴道表面需要生物膜、自身腹膜或阴道黏膜覆盖，否则阴道成形术后可能会发生粘连、狭窄和闭锁，故临床上常采用腹腔镜下阴道成形术［5，14］。13例Ⅰ型阴道闭锁患者，术前超声提示4例低位阴道闭锁，其中2例未合并盆腔异常，行经会阴闭锁阴道切开术，手术效果良好，1例因双子宫伴右侧宫颈闭锁宫腔积血，故行腹腔镜下阴道成形术和右侧子宫切除术，1例因阴道内积血少，张力低，临床肛诊触摸不清阴道内积血的下缘，为避免在闭锁阴道切开时损伤膀胱、尿道或直肠，故行腹腔镜下阴道成形术；术前超声提示9例高位阴道闭锁，其中7例行腹腔镜下阴道成形术，另2例无合并盆腔异常，阴道内积血多，张力大，临床肛诊可触及明显阴道内积血的下缘，在做好腹腔镜手术准备的前提下，经会阴切开长约4 cm的闭锁阴道，完成阴道成形术，手术顺利。术前超声的全面评估，临床针对性个性化手术方案的实施，是取得满意手术效果的关键。
Ⅱ型阴道闭锁往往合并宫颈发育异常，临床处理应根据个体化、人性化的原则考虑是否保留子宫［2］。本研究9例Ⅱ型阴道闭锁患者术前行经腹部超声和经直肠腔内超声对子宫和宫颈进行全面评估，这对于做出是否保留子宫的决策至关重要，当子宫体发育良好时，可考虑行保留子宫的阴道成形术和子宫人工阴道吻合术。宫颈发育异常的分型，对子宫人工阴道吻合术中宫颈的处理也很关键［5］。经直肠双平面高频超声对膀胱尿道后壁与直肠前壁之间的间隙进行观察，排除此间隙占位病变并测量厚度，本组患者此间隙的厚度为1.8~3.7（2.8±0.7）mm，非常狭窄，在此间隙再造人工阴道相当困难，稍有不慎就会损伤到膀胱、尿道或直肠。临床结合患者个人意愿和术前综合评估，4例（1例智障儿、1例严重先天性心脏病和2例单角子宫合并宫颈发育异常）行腹腔镜下子宫切除术，5例行腹腔镜下阴道成形和子宫阴道吻合术，均达临床预期效果。所以，术前多途径超声联合检查，对子宫体、子宫颈和阴道进行全面评估，可为临床制定个性化手术方案提供影像学支持，达到满意的临床治疗效果。
文献报道生育年龄女性子宫内膜异位症发生率为10%［15］，梗阻性子宫发育异常患者的子宫内膜异位症发生率高达77% ［16］，Song等17］报道先天性宫颈闭锁患者子宫内膜异位症发生率为56%。在描述子宫内膜异位症发病机制的众多理论中，有3种学说虽尚未被充分证实但被认为是可信的，包括经血逆流、体腔化生和苗勒管胚胎遗迹，其中经血逆流是最为广泛接受的学说［16］。在本研究中，子宫内膜异位症发生率为59.1%（13/22），其中腹膜型子宫内膜异位症占比为92.3%（12/13），为早期Ⅰ期子宫内膜异位症，术前超声很难发现。所以，一旦诊断为阴道闭锁，应及时手术，解除梗阻，防治经血逆流，防止子宫内膜异位症的发生和发展，保护好青少年的生育能力，这具有很重要的社会意义［4，18］。
先天性阴道闭锁需与其他下生殖道畸形鉴别：（1）Ⅰ型低位阴道闭锁与处女膜闭锁超声表现均为阴道明显扩张积血［19］，二者可通过经会阴超声和经直肠双平面高频超声检查显示闭锁阴道进行鉴别。（2）Ⅰ型低位阴道闭锁与低位无孔阴道横隔的声像图相似，需结合妇科检查或阴道超声水造影或阴道超声凝胶造影等帮助鉴别诊断［20］。（3）Ⅱ型阴道闭锁需与MRKH综合征鉴别，经直肠双平面高频超声检查时，二者在膀胱尿道后壁与直肠前壁之间均不能显示正常阴道结构。Ⅱ型阴道闭锁子宫颈往往发育异常；MRKH综合征的两个始基子宫分别位于盆腔左右两侧，无子宫颈，两个始基子宫间见肌性索状带连接［21, 22］。（4）Ⅰ型高位阴道闭锁需与Ⅱ型阴道闭锁鉴别，需注意不要将阴道上段的积血误认为子宫颈外口闭塞伴宫颈管扩张。阴道闭锁术前的正确诊断及鉴别诊断，不仅有助于临床处理决策水平的提升，还可有效减少医疗纠纷，具有重要的实际意义［18］。
本研究的局限性在于，这是一项回顾性分析，由于先天性阴道闭锁为罕见病，故纳入的病例较少，未来将扩大样本量进行前瞻性诊断试验研究，以进一步评估多途径超声检查在先天性阴道闭锁诊断中的价值。
综上所述，经腹部超声、经会阴超声、经直肠腔内超声和经直肠双平面高频超声联合检查能全面评估先天性阴道闭锁患者子宫体、子宫颈和阴道等情况，可准确评估阴道闭锁分型，对阴道闭锁患者的个性化手术方式的选择、手术风险的评估提供了有重要参考价值的超声影像学诊断信息，具有良好的应用前景。

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