患者女性，36岁，停经60余天，来院产检，经阴道彩色多普勒超声发现子宫体如孕50余天，胚囊大小3.7 cm×1.8 cm，胚芽长1.5 cm，未及心管搏动。子宫肌层右后壁见等回声团，大小4.1 cm×1.1 cm×3.3 cm，边界清楚，形态尚规则，内部回声欠均匀，由肌壁间向浆膜外突起，彩色多普勒血流成像（color Doppler flow imaging，CDFI）见丰富的绕边及内部血流信号（图1）。频谱多普勒测得峰值血流速度0.87 m/s，阻力指数0.4，弹性成像显示包块质软，双侧卵巢未见明显异常回声。超声提示：（1）宫内早孕，胚胎停育；（2）子宫右后壁等回声区，首先考虑子宫肌瘤（肉瘤变不完全除外），建议行静脉妇科超声造影（contrast-enhanced ultrasound，CEUS）。盆腔增强磁共振检查：（1）胚芽显示不清；（2）子宫右后壁肿块T1加权成像等低信号，T2加权成像稍高信号，弥散加权成像稍高信号，增强后明显强化，诊断：子宫富血管性肿块，考虑肌瘤（图2）。CEUS：经肘静脉团注造影剂1.5 ml（SonoVue，Bracco公司），14 s时，病灶早于肌层显示周边及中心的同步灌注，而后实质快速增强；20 s达峰，实质内显现较弥漫、大小均匀的筛孔状低灌注点；于增强晚期30 s出现晚于肌层的缓慢消退，以低灌注点尤为显著，而后病灶周边"血管环"开始出现并持续，造影总时长达3 min多，整体呈"快进-慢出不均匀高增强"模式。造影提示：子宫肌瘤伴水肿变性可能性大（图3a，图3b，图3c，图3d，图3e，图3f）。遂行腹腔镜下子宫肿块剔除术，术中见肿块表面多根血管爬行，质软，切面黄色（图3g）。常规病理（图3h）：考虑上皮样平滑肌瘤伴水肿变性，核分裂（0~1）/10HPF。免疫组织化学染色：CD10（+）、ALK（-）、P-Trk（-）、CK（-）、P53（野生型）、ER（+）、Desmin（+）、Ki-67（15%+）、P16（部分+）、SMA（部分+）、HMB45（-）、S-100（-）、Melan-A（+）。患者术后1年复查未见明显复发征象。

本例肿块在常规超声上表现：边界清晰、形态尚规则；中等回声、内部回声欠均匀；弹性成像质软；内部及周边血流丰富；阻力指数低。与常见肌瘤相比虽部分相似，但回声中等不似其漩涡状低回声，尤其是内部及周边血流丰富不似其典型环状包膜血流、阻力指数低至0.4都为临床非典型表现。肿块为早孕期的偶然发现，其存在可能诱导妊娠结局失败，同时妊娠期激素水平改变可致其存在变性的风险^[1]，结合平滑肌肉瘤多为富血管化表现^[2]，常规超声易考虑为肉瘤。又因肿瘤水肿变性造成中心间质压力增加、血管血流中断、内部压力降低，导致周围静脉扩张，或因区域炎性细胞对变性区以外组织刺激造成炎性反应扩张^[3]，且处于孕早期的特殊状态，CDFI血流信号显示会更加丰富，阻力指数也可表现得更低，这是常规超声误判为肉瘤的另一个原因。结合增强MRI提出肿块富血管性的特征，评估超声造影利弊^[4]后，决定进行造影以增加多模态影像学诊断的可靠性。CEUS结果如下：（1）肿块增强早期早于子宫肌层，周边与中心部分同步显影，经过4 s，呈现整体快速高增强，可在参量技术下清晰显示实质区域的灌注时间及顺序；（2）达峰期，持续时间较长约10 s；（3）达峰后实质内出现较弥漫、均匀的筛孔状低灌注点，而此类低灌注点在增强晚期廓清速度显著快于周围实质；（4）病灶整体廓清速度较缓慢，晚于子宫肌层，增强晚期周围"血管环征"清晰出现。CEUS考虑肿块达峰持续时间及廓清时间均较长，增强晚期周围"血管环征"较清晰等较典型的良性特点，对比子宫平滑肌肉瘤的造影表现，其早期虽常呈"快进高增强"，但内部因组织坏死造成的不规则囊性区域或回声不均区可在造影时突显，甚至范围较二维灰阶所示扩大，增强晚期因内部微血管循环迅速表现出"快退"模式，且肿块较大不易分辨边界、无明显包膜感等特征^[5,6,7]，最终排除肉瘤变的诊断。虽排除了恶性病变，但因上皮样平滑肌瘤罕见，仍误诊为良性病变最常见类型——子宫肌瘤。对于造影达峰期实质出现较弥漫、大小均匀、廓清迅速的筛孔状低灌注点现象，联想以往病理切片观察到细胞水肿变性时大小均匀的现象，大胆推测该现象可能为水肿变性的超声表现，并运用于本病例中得到证实。

子宫上皮样平滑肌肿瘤是世界卫生组织命名的特殊类型的子宫平滑肌肿瘤^[8]，较为罕见，1965年被发现并首次描述，多为孤立、散发性，因子宫上皮样平滑肌肿瘤临床表现与常见平滑肌瘤无差异，影像特征不显著，目前基本靠病理诊断。其镜下病理为上皮样细胞比例>50%，呈条索、小梁、团巢或片状，细胞较大、均匀一致，呈圆形或多角形，胞质嗜酸性颗粒状或透明状^[9]，多为良性，但当直径>6 cm，核分裂活性增加（2~4个/10HPF）或中重度细胞异性时不能确定其侵袭潜能^[10]，Stewart等^[11]曾指出其丛状瘤类型可部分表达黑色素细胞标志物阳性。使用关键词"epithelioid leiomyoma"检索PubMed 1995—2023年文献，仅发现10余例文献记录，基本为子宫外脏器的病例报道，胃肠道较常见，外阴、盆腔、精囊^[12]等为个案报道，大多描述其组织病理特性。在影像类文献报道极少，仅查阅到Kita等^[13]MRI发现的1例子宫上皮样平滑肌瘤，国内赵新美等^[14]报道盆腔上皮样平滑肌瘤超声1例。Kita提及子宫上皮样平滑肌瘤具有丰富的肌性动脉，内部存在水肿变性、囊性变等特征。赵新美等提出肿块质偏软，呈类圆形低回声、包膜清晰完整，CDFI示周边及内部见丰富血流，动脉频谱阻力指数为：0.68，肿块内部有密布点状回声。综合上述3个病例，子宫上皮样肌瘤可能在影像学上表现为血供丰富，具有良性外观，内部回声欠均匀，实质容易出现变性的特点（其中2例存在水肿变性）。本例病例阻力指数较低的原因可能与妊娠特殊状态下致肿瘤内血供异常丰富有关。

本文描述1例在稽留流产状态下偶然发现子宫上皮样平滑肌瘤并水肿变性的超声表现病例及误诊分析，并对其做了简要文献回顾。因子宫上皮样平滑肌瘤罕见，影像表现特异性总体不强，通过文献回顾发现其可能具有良性外观，内部回声欠均匀，丰富血管化，实质内容易出现变性的特点，超声造影在此类病例中可增加常规超声敏感性^[15]，协助排除恶性病变的可能性，希望本病例报道能为今后工作中该类疾病的超声诊断提供一定的临床应用价值。