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Chinese Journal of Medical Ultrasound (Electronic Edition) >

2023 , Vol. 20 >Issue 10: 1061 - 1067

DOI: https://doi.org/10.3877/cma.j.issn.1672-6448.2023.10.010

Obstetric and Gynecologic Ultrasound

Echocardioimagedata characteristics of fetal isolated total anomalous pulmonary venous connection and application of high definition flow imaging and spatio-temporal image correlation

  • Shuihua Yang , † ,
  • Guidan He ,
  • Guican Qin ,
  • Mengfeng Liang ,
  • Yanhe Luo ,
  • Xueqin Li ,
  • Juansong Tang
Expand
  • Department of Ultrasound, Guangxi Maternity & Child Healthcare Hospital, Nanning 530000, China
Corresponding author: Yang Shuihua, Email:

Received date: 2022-09-01

  Online published: 2024-01-08

Copyright

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Fold

Abstract

Objective

To analyze the two-dimensional gray scale and color Doppler echocardiography characteristics of fetal isolated complete pulmonary venous drainage (TAPVC) , and to explore the application of four-dimensional time-space correlation imaging (STIC) and high definition flow imaging (HD-flow) in the prenatal diagnosis of isolated TAPVC.

Methods

A retrospective analysis was performed on 16 cases of fetal isolated TAPVC at Guangxi in Maternity & Child Healthcare Hospital. Nine cases were diagnosed by two-dimensional gray scale and color Doppler echocardiography from January 2016 to January 2018, and seven cases were diagnosed based on two-dimensional echocardiography and four-dimensional STIC and HD-flow from February 2018 to March 2021. All of the above cases were both diagnosed by direct and indirect ultrasonography signs, and all cases were followed up.

Results

The study included supracardiac type TAPVC in 12 (12/16) cases, cardiac type in 2 (2/16), and infracardiac type in 2 (2/16). Eight cases were found with direct ultrasound signs. Eight cases were found with indirect signs, including coronary sinus dilation in 2 cases, vertical vein or superior vena cava widening in 5, and abnormal blood vessels in the hilar area of the liver in 1.The four-dimensional STIC/HD-flow reconstruction images of 7 cases all showed that the 4 pulmonary veins were connected to the common pulmonary vein and joined into the systemic vein through vertical veins or the coronary sinus (right atrium).

Conclusions

The combination of direct and indirect signs of prenatal two-dimensional gray scale and color Doppler echocardiography is more helpful for the diagnosis of isolated fetal TAPVC, and four-dimensional STIC/HD-flow can provide more valuable information.

Key words： Total anomalous pulmonary venous connection; Echocardiography; Fetus; Prenatal diagnosis; Spatio-temporal image correlation; High definition flow imaging

Cite this article

Shuihua Yang , Guidan He , Guican Qin , Mengfeng Liang , Yanhe Luo , Xueqin Li , Juansong Tang . Echocardioimagedata characteristics of fetal isolated total anomalous pulmonary venous connection and application of high definition flow imaging and spatio-temporal image correlation[J]. Chinese Journal of Medical Ultrasound (Electronic Edition), 2023 , 20(10) : 1061 -1067 . DOI: 10.3877/cma.j.issn.1672-6448.2023.10.010

完全型肺静脉异位引流（total anomalous pulmonary venous connection，TAPVC）是少见的发绀型先天性心脏病，是指所有的肺静脉未与左心房相连而与体循环静脉或右心房相连接，在活产儿中的发生率为0.6/10 000~1.2/10 000，占先天性心脏病的0.7%~1.5%［1］。产前超声诊断胎儿TAPVC并不少见，但产前报道的孤立性TAPVC发病率低于新生儿发病率，因此胎儿期诊断孤立性TAPVC仍面临挑战［2］。在胎儿孤立性TAPVC中，四腔心切面可表现为左右心对称，容易被误认为正常，这是产前超声容易漏诊的重要原因之一［3,4,5］。
诸多研究显示，时间-空间相关成像（spatio-temporal image correlation，STIC）技术可以提高胎儿先天性心脏病的诊断符合率［6］，而高分辨率血流成像（high definition flow，HD-flow）技术是一种有方向性的能量多普勒，对于低速血流显示有着明显优势，有利于显示正常的胎儿肺静脉及发现肺静脉异常连接［7-8］。目前，鲜有应用STIC联合HD-flow（以下称为：STIC HD-flow）诊断孤立性TAPVC的报道，本研究收集并分析了16例孤立性TAPVC，其中7例采用STIC HD-flow，旨在探讨胎儿TAPVC的超声心动图特征及四维超声STIC HD-flow在产前诊断孤立性TAPVC中的应用。

资料与方法

一、对象

选取2016年1月至2021年3月在广西壮族自治区妇幼保健院产前诊断的1817例先天性心脏病胎儿中的16例孤立性TAPVC胎儿为研究对象，孕妇年龄24~38岁，平均年龄30岁，胎龄21~30周，平均胎龄24周。所有孕妇检查前均告知胎儿超声心动图扫描的所获得益处和局限性并签署知情同意书，随访产后结局。本研究是一项回顾性研究，经广西壮族自治区妇幼保健院伦理委员会审批通过（编号2019-4）。

二、仪器与方法

1.仪器：采用Voluson E6、Voluson E10超声诊断仪，二维腹部凸阵探头型号C1-5-D，腹部容积探头型号RM6C。该研究分两个阶段，第一阶段为2016年1月至2018年1月应用Voluson E6诊断胎儿孤立性TAPVC；第二阶段为2018年2月至2021年3月，应用Voluson E10，在灰阶及彩色多普勒扫查胎儿心脏基础上，进行四维STIC HD-flow扫描。
2.STIC HD-flow扫描方法：调节至低档壁滤波，血流速度标尺范围15~20 cm/s，脉冲重复频率范围0.9~1.8 kHz，以四腔心切面为基础，调整探头及声束扫描角度至HD-flow显示肺静脉与共同腔相连，探头指向垂直静脉走行方向，依据垂直静脉的走行调节采集区域的大小，采集时间为10.0~12.5 s，采集角度为20~40°，以胎儿安静状态下采集为宜，启动STIC获得心脏及大血管容积数据集。将容积数据以多平面模式显示，选择Render模式，首先选择A平面，将取样框放大至包括肺静脉及垂直静脉区域容积，对所得容积进行逐层显示，直到同时显示肺静脉与垂直静脉，然后选择B平面，将取样框上下放大至合适位置，在A平面旋转X、Y、Z轴，观察三维重建图像，去除伪像血流，直至显示最佳为止（图1），每个胎儿采集2~4次容积数据。
图1 正常胎儿肺静脉的高分辨率血流联合时间-空间相关成像（STIC HD-flow）。图a为HD-flow显示正常4条肺静脉与左心房相连；图b为STIC HD-flow重建后显示4条肺静脉空间结构

注：LA为左心房；LV为左心室；RA为右心房；RV为右心室；DAO为降主动脉；LSPV为左上肺静脉；LIPV为左下肺静脉；RSPV为右上肺静脉；RIPV为右下肺静脉

3.通过超声直接与间接征象对孤立性胎儿TAPVC进行诊断：直接征象为灰阶及彩色多普勒未显示肺静脉与左心房相连，左心房顶部光滑，肺静脉汇合形成共同腔；间接征象为异常引流途径产生继发性改变：包括上腔静脉增宽，垂直静脉出现，冠状静脉窦扩张，下腔静脉与腹主动脉之间多一条血管，左心房顶部与降主动脉距离增宽［9-10］。通过显示肺静脉-共同腔-垂直静脉或冠状静脉窦-体静脉（右心房）超声病理解剖线路对TAPVC进行确诊及分型（分为心上型、心下型、心内型、混合型）。所有病例均由2位从事胎儿超声心动图5年以上的医师共同诊断。

结果

一、一般临床资料

2016年1月至2021年3月，本中心对58 040例混合风险胎儿（含转诊）进行产前超声检查，对5934例胎儿进行了胎儿超声心动检查，共诊断1817例胎儿先天性心脏病，其中16例为孤立性TAPVC（其中2016年1月至2018年1月9例，2018年2月至2021年3月7例），约占胎儿先天性心脏病的0.88%，其中心上型12例，心内型2例，心下型2例，未发现混合型，垂直静脉梗阻4例。

二、16例胎儿孤立性TAPVC超声图像分析

8例（8/16）首先由直接征象发现，表现为四腔心切面未显示肺静脉与左心房相连，而汇合成共同腔，其中6例显示了左心房与降主动脉距离增宽，4例右心优势，诊断方法为直接征象-间接征象-超声病理解剖线路。8例（8/16）首先由间接征象发现，其中冠状静脉窦扩张2例，三血管气管切面出现垂直静脉或上腔静脉增宽5例，肝门区异常血管1例；此8例超声心动图初次扫查四腔心切面仅1例显示了左心房与降主动脉距离增宽，再次扫查四腔心切面6例显示了左心房与降主动脉距离增宽，诊断方法为间接征象-直接征象-间接征象-超声病理解剖线路。
第二阶段诊断的7例孤立性TAPVC均采集了心脏四维STIC HD-flow容积数据，四维STIC HD-flow均清晰显示了肺静脉-共同腔-垂直静脉或冠状静脉窦-体静脉（右心房）病理解剖线路，其中心上型5例（图2，病例16），心内型1例（图3，病例14），心下型1例（图4，病例11），重建图像均显示了4条肺静脉与共同腔相连，通过垂直静脉或冠状静脉窦汇入体循环静脉（右心房）（表1）。
图2 心上型孤立性完全型肺静脉异位引流超声心动图及高分辨率血流联合时间-空间相关成像（STIC HD-flow）。图a为超声心动图检查初次扫查四腔心切面，显示左右心对称，共同腔壁与声束角度小，回声失落，将共同腔误认为左心房的顶部，降主动脉与左心房的距离也误认为正常；图b为再次扫查四腔心切面，调整声束角度，显示共同腔，左心房后壁光滑，肺静脉角消失；图c为HD-flow显示4条肺静脉与共同腔相连，经垂直静脉入无名静脉后汇入上腔静脉，无名静脉血流束明显增宽；图d为STIC HD-flow立体清晰地显示心上型肺静脉异位引流的超声病理解剖线路

注：LA为左心房；LV为左心室；RA为右心房；RV为右心室；DAO为降主动脉；LSPV为左上肺静脉；LIPV为左下肺静脉；RSPV为右上肺静脉；RIPV为右下肺静脉；CPA为共同腔；IV为无名静脉；VV为垂直静脉

图3 心内型孤立性完全型肺静脉异位引流超声心动图及高分辨率血流联合时间-空间相关成像（STIC HD-flow）。图a为超声心动图扫查四腔心切面，左心房与共同腔相互融合，误认为左右心对称，肺静脉角及降主动脉与左心房距离正常；图b为扫查过程中发现冠状静脉窦扩张；图c显示两房心切面左心房明显小，左心房左后方显示了右肺静脉与共同腔相连汇入冠状静脉窦；图d为STIC HD-flow显示4条肺静脉与共同腔相连，经冠状静脉窦汇入右心房

注：LA为左心房；LV为左心室；RA为右心房；RV为右心室；DAO为降主动脉；LSPV为左上肺静脉；LIPV为左下肺静脉；RSPV为右上肺静脉；RIPV为右下肺静脉；CS为冠状静脉窦；LHV为肝左静脉；MHV为肝中静脉；RHV为肝右静脉

图4 心下型孤立性完全型肺静脉异位引流超声心动图、高分辨率血流联合时间-空间相关成像（STIC HD-flow）及病理解剖图像。图a为超声心动图检查初次扫查四腔心切面，共同腔壁与声束角度小，回声失落，误认为共同腔为左心房的顶部，降主动脉与左心房距离正常；图b为再次扫查四腔心切面，调整声束角度，显示了共同腔；图c为HD-flow显示4条肺静脉与共同腔相连，经垂直静脉入左门静脉；图d为STIC HD-flow清晰地显示心下型肺静脉异位引流的病理解剖线路；图e为病理解剖与产前超声诊断一致

注：LA为左心房；LV为左心室；RA为右心房；RV为右心室；DAO为降主动脉；LSPV为左上肺静脉；LIPV为左下肺静脉；RSPV为右上肺静脉；RIPV为右下肺静脉；LPV为左门静脉；DV为静脉导管；IVC为下腔静脉；LPVi为左下门静脉；R为右；L为左；GB为胆囊

表1 16例孤立性TAPVC胎儿超声征象及随访结局
病例 年龄（岁） 孕龄（周） 类型 首要超声切面a 首要超声线索b 四维重建 垂直静脉梗阻 随访结局
1 25 30 心上型 四腔心切面 肺静脉未与左心房相连 否 否 术后存活
2 27 23 心上型 三血管气管切面 上腔静脉增宽、出现垂直静脉 否 否 终止妊娠
3 24 23 心上型 四腔心切面 肺静脉未与左心房相连 否 否 术后死亡
4 28 21 心内型 冠状静脉窦切面 冠状静脉窦扩张 否 否 终止妊娠
5 33 22 心上型 三血管气管切面 上腔静脉增宽、出现垂直静脉 否 是 新生儿期死亡
6 31 29 心上型 四腔心切面 肺静脉未与左心房相连 否 否 术后存活
7 35 24 心上型 四腔心切面 肺静脉未与左心房相连 否 否 终止妊娠
8 35 26 心下型 四腔心切面 肺静脉未与左心房相连 否 是 失访
9 32 23 心上型 四腔心切面 肺静脉未与左心房相连 否 否 终止妊娠
10 28 24 心上型 三血管气管切面 上腔静脉增宽、出现垂直静脉 是 否 术后存活
11 33 28 心下型 腹部横切面 肝门脉区域异常血流 是 是 病理确诊
12 34 28 心上型 四腔心切面 肺静脉未与左心房相连 是 否 术后存活
13 31 24 心上型 三血管气管切面 上腔静脉增宽、出现垂直静脉 是 否 终止妊娠
14 30 24 心内型 冠状静脉窦切面 冠状静脉窦扩张 是 否 术后存活
15 28 23 心上型 三血管气管切面 上腔静脉增宽、出现垂直静脉 是 否 新生儿期死亡
16 29 25 心上型 四腔心切面 肺静脉未与左心房相连 是 是 术后死亡

注：TAPVC为完全型肺静脉异位引流；a表示扫查胎儿心脏可疑TAPVC的第一切面；b表示首要超声切面中观察到的可疑TAPVC的超声表现

三、随访结果

16例中6例确诊后终止妊娠，其中1例行病理解剖确诊；9例分娩后行新生儿超声心动检查，主要诊断与产前一致，漏诊合并畸形为6例房间隔缺损，其中7例新生儿期手术，存活5例，死亡2例，手术诊断与胎儿期产前诊断一致；失访1例。

讨论

约30%的TAPVC与内脏异构综合征相关，尤其与右侧异构综合征关系密切，在非异构综合征的病例中，TAPVC常伴有房室间隔缺损、大动脉转位、肺动脉狭窄、右心室双出口、主动脉缩窄等。产前超声心动图诊断胎儿TAPVC时，多因伴有异构综合征或复杂先天性心脏病而被发现，孤立性TAPVC胎儿较为少见［11-12］。依据肺静脉畸形引流部位可将其分为心上型、心内型、心下型及混合型，其中以心上型最为常见［13］。依据美国超声医学研究所指南，在产前超声筛查过程中，应至少确定一条肺静脉连接到左心房，以排除胎儿TAPVC，灰阶或彩色多普勒观察一条肺静脉与左心房相连很容易［14］。诊断为右侧异构综合征的胎儿，操作者会更有目的性地扫查肺静脉与左心房的连接，以筛查TAPVC［14-15］，但孤立性胎儿TAPVC却容易漏诊，在常规产前超声筛查中，仅依据一条肺静脉与左心房相连的超声征象来排除胎儿孤立性TAPVC存在局限性，灰阶及彩色多普勒四腔心切面在显示肺静脉与左心房相连时可能出现假阴性。
在本研究中，50%的孤立性胎儿TAPVC依据间接征象作为首要诊断线索而不是依据肺静脉汇合成共同腔的直接超声征象，分析其四腔心切面发现有共同之处，即共同腔壁与声束角度小产生回声失落，使得共同腔与左心房融为一体而无法辨别，因此操作者容易把肺静脉汇入共同腔误认为肺静脉连接左心房。这样的误判常发生于斜位四腔心切面左心房顶部与声束接近平行时，因此多角度扫查二维四腔心切面确认至少一条肺静脉与左心房相连非常有必要。
依据引流部位不同TAPVC出现的间接征象也不同［16-17］，病例2、5、10、13、15为心上型TAPVC，三血管气管切面均显示垂直静脉及上腔静脉增宽，肺动脉左侧显示的垂直静脉需要与永存左上腔静脉相鉴别，上腔静脉增宽应当除外胎儿颅内动脉静脉瘘。病例4、14为心内型TAPVC，均引流至冠状静脉窦导致其明显扩张，冠状静脉窦扩张常见的原因为永存左上腔静脉汇入，此外，还应除外一些罕见原因，如静脉导管连接冠状静脉窦、部分肝静脉连接冠状静脉窦、冠状动脉瘘入冠状静脉窦等。病例11为心下型TAPVC，彩色多普勒腹围横切面门脉区域发现异常血流信号，当然这还需要除外肝内血管畸形。
左心房与降主动脉距离增宽用于预测TAPVC已被诸多研究证实［18-19］，在本研究中，仅7例（7/16）在第一次超声扫查四腔心时即发现了这一征象，这是因为四腔心切面共同腔与左心房融合时，操作者易将降主动脉至共同腔的距离误认为是降主动脉至左心房的距离，因此难以发现左心房与降主动脉距离增宽（图2~4）。
此外，右心增大是新生儿TAPVC很明显的间接征象，为肺静脉血液全部汇入右心房所致［20］。而胎儿期左心与右心常对称，右心增大与否与TAPVC分型、垂直静脉是否梗阻及孕龄相关。本研究4例右心增大的TAPVC中，2例为心内型TAPVC，位于左心房侧壁的共同腔及扩张的冠状静脉窦压迫左心房，导致左心房明显小于右心房（图3），另外2例胎龄>28周，但正常晚孕胎儿亦可表现右心优势，显然右心增大这项指标很难应用于评估中晚孕胎儿是否存在孤立性TAPVC，这与Kawazu等［21］的报道一致。
上述间接征象超声扫查较易显示，且所需要的筛查切面为超声产前指南或胎儿超声心动图指南要求的扫查切面。遵循直接征象-间接征象-病理解剖线路的诊断方法很重要，但在本组超声扫查过程中发现通过间接征象-直接征象-间接征象-病理解剖线路的诊断方法同样重要，直接与间接征象相结合可减少孤立性胎儿TAPVC的漏诊。
较早的研究显示二维灰阶血流成像（B-flow）技术具有更高的帧速率和更好的空间分辨率，有助于追踪低速血流细管径血管走行。STIC联合B-flow在诊断胎儿心脏血管畸形方面具有一定优势［22-23］，可以为产前诊断TAPVC提供直观的超声图像，但其不能显示血流方向，不利于直观显示TAPVC超声病理解剖线路［24］。病例10~16应用四维STIC HD-flow，重建图像后均显示了4支肺静脉-共同腔-垂直静脉-体循环静脉（右心房），提供了立体直观的超声图像，特别是对于显示孤立性胎儿TAPVC超声病理解剖线路，四维STIC HD-flow可提供更多有价值的信息。但要取得满意的STIC HD-flow容积数据，首先容积数据的初始切面需显示肺静脉与共同腔相连，容积探头扇形扫描区域需覆盖垂直静脉引流区域，理论上采集时间越长，采集到的血管STIC HD-flow信息越丰富，但时间过长孕妇屏气困难，且采集过程中胎动发生率越高，因此通常可以设置在10.0~12.5 s，随着仪器进步，更高速的电子矩阵容积探头可以解决因胎动及孕妇屏气困难而引起的图像采集不佳等问题［25］。此外，容积图像在旋转分析时血流方向可能会误导操作者，熟悉初始扫查的方向、胎儿先天性心脏病的病理解剖及血流动力学特征会减少操作者对血流方向的误判。
孤立性TAPVC是一种需要在新生儿早期进行手术治疗的疾病，死亡率高达11.76%。出生低体重、左心房容积小、手术时间长、术前心力衰竭等为死亡危险因素［26］，产前诊断孤立性TAPVC及其分型，评价其有无垂直静脉梗阻及左心容积等，有利于识别需要及时手术治疗的新生儿，从而降低死亡率。

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